石家庄地区婴儿发育性髋关节发育不良的早期筛查及危险因素分析

王康 郝建宗 张放 何明哲 崔硬铁

发育性髋关节发育不良(developmental dysplasia of the hip，DDH)亦称为发育性髋关节脱位，是指髋关节在发育过程中以空间和时间上的不稳定为主要特征的一组病变的总称，包括髋关节脱位、髋关节半脱位和髋臼发育不良，治疗需要尽早发现、尽早治疗，早期治疗尤为重要。发育性髋关节发育不良会导致患儿并发骨性关节炎、骨关节疼痛、关节活性降低、肢体不等长等症状，对患儿健康和成长造成极大影响[1]。 另有报道指出 DDH 如果延误治疗，极有可能会造成其成年后发生退行性骨性关节炎和接受关节置换术[2]。目前欧美等国家已广泛开展了婴幼儿DDH的超声筛查[3]，而在我国除上海、北京、天津等一线城市外，其余各地尚未全面开展筛查工作，致使许多患儿错过了DDH早期治疗的最佳时机。本研究统计我院在2013年1月至2019年5月进行发育性髋关节发育不良超声检查的患儿5201例，对患儿的临床资料进行回顾性分析，探究与总结本地区DDH的流行现状及发病的高危因素，报道如下。

1 资料与方法

1.1 一般资料 2013年1月至2019年5月在我院行髋关节检查的婴儿5 201例，纳入标准：(1)所有婴儿为在我院骨科就诊患儿；(2)月龄<4个月；(3)患儿母亲妊娠及分娩期资料完整；(4)受试患儿家属对参与此次研究内容知情了解，并且同意按照我院提供的DDH筛查及干预方案执行。排除标准：(1)合并化脓性关节炎的病理性髋脱位；(2)合并多关节挛缩症、Down’s综合征等的髋关节脱位。

1.2 方法

1.2.1 筛查培训:自2013年1月开始，通过河北省儿科医师培训课程，每年向石家庄地区各县市医院及各县市妇幼保健院工作人员讲授DDH筛查课程，讲解早期筛查的重要性及相关检查方法，统一检查与筛查标准，规范操作流程和筛查时间。筛查流程:由石家庄地区各县市医院及各县市妇幼保健单位分别对出生4个月内的婴幼儿初筛，对于存在有臀位生产、臀纹或腹股沟皮纹不对称、髋关节活动受限(尤其是外展受限)和合并其他畸形等高危因素的可疑婴儿，转诊至河北省儿童医院骨科DDH 筛查中心，统一登记建立档案，详细记录采集患儿病史信息。对转诊至河北省儿童医院骨科DDH 筛查中心的患儿，由统一培训后的骨科医生对患儿进行专科查体，阳性体征包括：①双下肢不等长(Allis征阳性)；②双侧髋关节外展受限，最大外展<60°；③双下肢皮纹不对称；④Ortolani征阳性(髋关节外展弹响)。之后由培训后超声医生进行超声检查以进一步确诊。

1.2.2 影像学检查：采用超声 Graf 法[4，5]筛查 DDH：采用超声诊断系统(飞利浦，型号：IU22)对受试患儿进行超声检查。首先令患儿侧躺于检查床上，保持下肢屈髋屈膝，并且确保患儿无哭闹。然后应用超声系统自带 Graf 成像系统，测量患儿髋臼盂缘、股骨头、髋臼的位置结构及空间形态所形成的α角和β角。并根据测量结果对髋关节进行分型。根据超声筛查结果将筛查婴儿分为DDH组(Ⅱ～Ⅳ型)与非DDH组(Ⅰ型)。见表1。

表1 DDH 超声诊断的Graf分型方法

1.2.3 DDH干预措施:GrafⅡ型Ⅲ型Ⅳ型患儿纳入干预随访系统。对于GrafⅡ型患儿，指导患儿家长对患儿进行髋关节体操、外展运动训练，并指导家长采用正确姿势抚育婴儿，避免襁褓体位对婴儿髋关节造成进一步影响。每个月超声复查1次，随访治疗效果。 GrafⅢ型Ⅳ型患儿一经确诊，行Pavlik 吊带治疗，并随访治疗结果。

1.3 观察指标 按照性别、年龄、出生体重、孕妇孕期情况、孕期胎位、羊水量、阳性体征、家族史、合并症等统计婴儿髋关节超声检查结果，分析DDH患儿的临床特点，并且统计DDH患儿干预治疗后的结果。

1.4 统计学分析 应用SPSS 21.0统计软件，计数资料以构成比表示，采用χ2检验，采用多因素非条件Logistic回归分析DDH的危险因素，P<0.05为差异有统计学意义。

2 结果

2.1 基本情况 2013年1月1日至 2019 年5月1日，河北省儿童医院骨科DDH筛查中心共筛查5 201例婴幼儿，其中男2 481例，女2 720例；月龄中位数为3个月12 d(1.5～4个月)。DDH患儿717例(13.8%)。其中GarfⅡ型即髋臼发育不良668例(12.8%)；髋关节半脱位15例(2.88‰)；髋关节全脱位34例(6.53‰)。668例髋臼发育不良患儿经髋关节体操、外展运动训练，每个月超声复查1次，髋关节均恢复正常。49例髋关节半脱位和脱位患儿经佩戴 Pavlik 吊带后，复查B超证实均复位。随访3个月，复查X线检查证实髋关节复位良好。见表2。

表2 5 201例婴儿的DDH发病情况

2.2 DDH的危险因素分析 单因素分析结果显示，DDH患儿717例中，其中女416例(χ2=10.914，P<0.05)，孕臀位51例(χ2=5.951，P<0.05)，存在家族史22例(χ2=8.754，P<0.05)，双下肢不等长16例(χ2=14.815，P<0.05)，合并肌性斜颈79例(χ2=15.452，P<0.05)，有襁褓体位256例(χ2=266.214，P<0.05)，存在羊水少134例(χ2=4.085，P<0.05)，有关节弹响482例(χ2=94.451，P<0.05)。结果表明这些因素在DDH组与非DDH组的发生情况差异有统计学意义(P<0.05)，在DDH组的发生率较高。而出生体重、臀纹不对称及高龄产妇在DDH组与非DDH组的发生情况差异无统计学意义(P>0.05)。见表3。

表3 DDH 危险因素的单因素分析 例

2.3 DDH危险因素的多因素非条件Logistic回归 在单因素分析的基础上，将P<0.05的变量引入 Logistic回归方程自变量，以是否为DDH患儿为因变量，进行多因素非条件Logistic 回归分析，结果显示家族史(OR=2.75,95%CI：1.45～5.19)、合并先天性肌性斜颈(OR=5.26,95%CI：2.74～10.09)、关节弹响(OR=2.29,95%CI：1.60～3.28)、襁褓体位(OR=23.86,95%CI：15.82～35.99)，性别(OR=1.349,95%CI：0.949～1.916)，孕臀位(OR=1.439,95%CI：0.903～2.292)，双下肢不等长(OR=1.476,95%CI：0.658～3.308)，羊水少(OR=1.181,95%CI：0.610～2.289)。其中家族史、合并肌性斜颈、襁褓体位、关节弹响为 DDH 发病的独立危险因素(P<0.05)。见表4。

3 讨论

DDH是指髋关节在发育过程中以空间和时间上的不稳定为主要特征的一组病变的总称，包括髋关节脱位、髋关节半脱位和髋臼发育不良，是儿童骨科中最常见的髋关节疾病之一，发生率在1.5‰～20.0‰[1]，在全球范围内具有明显的种族差异和地区差异[6]。近些年来，全国各地都相应开展了DDH超声筛查的工作，使得国内DDH的发病率的资料得到了进一步完善。其中近年来的研究报道显示，天津市 DDH发病率为 2.66‰，郑州为4.6‰，苏州地区为1.63‰[7-9]。本研究通过对大样本人群的超声筛查，显示本地区发育性髋关节全脱位的发病率为6.5‰，高于中国其他地区，可能与石家庄地区的抚育方式有关，本研究结果显示襁褓体位是本地区DDH的独立危险因素之一。另外，本研究为各县市医院及各县市妇幼保健单位初筛后的转诊，也是筛查婴儿发病率高的原因。对于DDH筛查，目前有全民普查和有选择性筛查两种模式。由于超声对DDH的高敏感度，以及大部分髋关节不稳为自限性，88%的髋关节不稳在8周时可自行恢复[10]。因此，超声普查会导致过度诊断与过度治疗，同时可能存在不必要的医疗资源浪费。而有选择性的筛查，是指在临床检查阳性与存在高危因素的基础上进行髋关节超声检查。目前我国的医疗条件尚不能达到DDH的全民超声普查,通过我们的研究发现，早期对产妇的健康教育以及对妇产科和儿科医生的相关培训，然后对可疑新生儿转诊，进行有选择性筛查，可以达到DDH早期筛查的目的，是目前条件下一种较为经济有效的DDH筛查模式。

表4 DDH 危险因素的多因素非条件Logistic回归

在本研究中，性别女、孕臀位、家族史、双下肢不等长、并先天性肌性斜颈，襁褓体位、羊水少、关节弹响为 DDH 发病的危险因素(P<0.05),多因素非条件Logistic 回归分析，结果显示家族史、合并先天性肌性斜颈、襁褓体位、关节弹响为 DDH 发病的危险因素(P<0.05) 。其中DDH的男女比为 1∶1.36。结合国内外报道及临床工作中的经验，DDH 的女性患者高于男性，考虑为女性患者雌激素水平较高可引起关节松弛，是 DDH 的危险因素，本研究与国内外报道[11,12]基本一致。Kohler[13]发现 DDH 常发生于臀位胎儿。Farr等[14]认为在胎位为臀位的新生儿中，自然分娩困难后急诊剖宫产的 DDH 发生率明显高于自己选择剖宫产者。本组为 51例 DDH 患儿臀位产是 DDH 的危险因素，差异有统计学意义(P<0.05)。有22例DDH患儿伴有家族史，本研究发现家族史是DDH患儿的独立危险因素(P<0.05)，Coleman等[15]研究认为 DDH 有家族史者发病率是无家族史者的5倍。本研究有79例DDH患儿合并先天性肌性斜颈，是 DDH 的危险因素，有统计学差异(P<0.05)。国外亦有学者报道先天性肌性斜颈被认为是 DDH 的危险因素[16]。所以，有先天性肌性斜颈的患儿应同时行DDH临床检查及髋关节超声筛查。襁褓体位捆腿一直以来被认为是 DDH 的一个危险因素。本研究也证实了襁褓体位捆腿在高危因素比较中有明显的统计学差异(P<0.05)。产妇在产前高危因素也会增加新生儿DDH的发生风险(系数为6.83)，譬如单纯性低甲状腺素血症，也如早产、孕期羊水偏少等存在争议的因素，而双胎、低出生体重属于保护性因素[17]。本研究发现母亲孕期羊水少也是 DDH 发病的危险因素(P<0.05)，考虑孕期羊水少可以引起，胎儿宫内受压，是DDH的高危因素。综合研究临床资料考虑，在孕时宫内受压，产时臀位受压，以及婴儿期襁褓体位受压，均是DDH的高危因素，需尽量避免，并且引起围产期的高度重视，可降低DDH的发病率，以提高婴幼儿的优生优育。临床研究亦有报道[18]，通过分髋运动、调整襁褓习惯等保守干预可有效改善婴幼儿DDH。

本研究发现出生体重，臀纹不对称，高龄产妇差异均无统计学意义(P>0.05)。其中臀纹不对称的患儿中，有428例确诊为 DDH，虽然统计学结果显示臀纹不对称不是高危因素，其他文献亦认为其在早期诊断中意义不大[19]。早发现、早治疗是 DDH 防治的基本原则，因此加强婴儿期 DDH 的筛查，具有重要的社会意义和经济价值。对于Graf检查法中的α、β角度测量为客观的，国外临床研究报道，对于经验丰富检查者间检查的一致性达到>90%[20]。因此以超声为基础设备，采用Graf 法[4，5]筛查婴儿发育性髋关节发育不良是一种经济有效的筛查方法。目前我院DDH筛查中心采取初筛、复筛、确诊的有选择性DDH筛查模式，符合当地区医疗体系实际情况，获得了比较满意的结果。但是由于本研究样本量较小，其中髋关节全脱位及半脱位病例数较少，且存在一定的体格检查不规范造成的误差偏倚，缺乏长期随访，因此对于石家庄地区婴儿发育性髋关节发育不良的流行病学有待于更深入的后期研究。