应用标准化视频对肌张力障碍患者进行量表评估的可靠性研究

张梦雨， 王 琳， 杨英麦， 乔 雷， 郭 毅， 郭丽娜， 纪 蒙， 苗素华， 殷 飞， 万新华

肌张力障碍是一种运动障碍，其特征是持续性 或间歇性肌肉收缩引起的异常运动和(或)姿势，常重复出现。按症状分布，肌张力障碍可分为全身型、节段型、局灶型等不同类型[1，2]，其中颈部肌张力障碍和眼睑痉挛是临床最为常见的局灶型肌张力障碍，而全身型肌张力障碍则因其严重的致残性是临床治疗研究的热点。

在临床实践中，应用准确可靠的方法量化肌张力障碍患者的临床表现，对于评估疾病的严重程度、掌握疾病的进展以及判断治疗的效果具有重要意义。目前最为常用的量表包括评估全身型肌张力障碍的Burke-Fahn-Marsden肌张力障碍评分量表(BFMDRS)、评估眼睑痉挛的Jankovic评分量表(JRS)和评估颈部肌张力障碍的西多伦多痉挛性斜颈评分量表(TWSTRS)等[1，3]。

近年来，在运动障碍病的量表评估中普遍引入视频录像的方式，具有便于多家中心、多位评估者同时评估以及便于资料的收集、保存和复核的优点。一套全面、准确、精炼的视频录制方案，可以避免遗漏重要的查体内容，规范查体手法，确保量表评估的客观性、准确性和可重复性。

因此，本研究依据以往肌张力障碍的评估经验，参考经典的视频录制方案，以省时、省力、准确为原则，制订出“全身型肌张力障碍标准化视频录制方案”及“颅颈段肌张力障碍标准化视频录制方案”(详见附件1、2)，以满足临床工作中最为常用的BFMDRS、JRS、TWSTRS量表的评估要求。本研究邀请5位来自国内不同医院的运动障碍病专科医生，应用上述量表对12例全身型肌张力障碍、眼睑痉挛或颈部肌张力障碍患者的标准化视频进行评分，通过评估者间一致性及评估者内部一致性对标准化视频的可靠性进行评价。

1 方 法

1.1 患者 本研究纳入北京协和医院运动障碍门诊随诊的全身型肌张力障碍、眼睑痉挛及颈部肌张力障碍患者各4例。根据症状分布，分别采用“全身型肌张力障碍标准化视频录制方案”及“颅颈段肌张力障碍标准化视频录制方案”录制12例患者的临床表现。

1.2 评估者 本研究邀请到来自国内不同医院的5位运动障碍病专科医生作为评估者，均具有肌张力障碍相关量表的评估经验。评估者不了解患者的临床情况，所有评分信息均来源于标准化视频。

1.3 评估过程 5位评估者每人独立评估全部12例患者的标准化视频，汇总后计算BFMDRS、JRS、TWSTRS量表的总分及每一个分项目的评估者间一致性。另外，首次评估2 w后，其中2例评估者再次对此12段视频进行第2次评估，两次评估结果完全独立，并计算评估者内部一致性。

1.4 统计分析 本研究的所有评估者间一致性及评估者内部一致性均由组内相关系数(ICC)和95%置信区间评定。组内相关系数采用的是“双向随机”及“绝对一致”模式[4]。依据既往研究的标准，将ICC值大于0.9定义为“优秀”，0.75～0.9定义为“良好”，0.6-0.75定义为“中等”，小于0.6定义为“差”[5]。本研究采用SPSS R26.0.0.2软件进行统计学分析。

2 结 果

2.1 评估者间一致性 5位评估者应用BFMDRS量表评估全身型肌张力障碍患者的评估者间一致性结果见表1。

表1 应用BFMDRS量表评分的评估者间一致性

BFMDRS总分的ICC值为0.96(95%CI0.83～0.99)，达到优秀的标准。BFMDRS量表所评价的9个部位，除颈部和右下肢外，其余均达到良好至优秀的标准，触发因子的ICC值为0.85～0.99，程度因子的ICC值为0.81～0.99，分项得分的ICC值为0.86～0.99。颈部的触发因子有极高的一致性，ICC可达到1。而程度因子及分项得分的ICC却仅有0.33～0.38。右下肢评分的一致性欠佳，ICC为0.24～0.31。因此总体上，应用标准化视频评估BFMDRS量表可达到良好至优秀的标准。

应用JRS评估眼睑痉挛患者的评估者间一致性见表2。

表2 应用JRS量表评分的评估者间一致性

严重性评分的ICC为0.64(95%CI0～0.97)，为中等水平，频率评分完全一致，ICC为1；总分ICC为0.91(95%CI0.63～0.99)，达到优秀的标准。

应用TWSTRS评估颈部肌张力障碍患者的评估者间一致性见表3。

表3 应用TWSTRS量表评分的评估者间一致性

TWSTRS的总分ICC为0.92(95%CI0.67～0.99)，达到优秀标准。各分项中，除侧向移位ICC 0.13(95%CI0～0.87)、感觉诡计ICC 0.65(95%CI0～0.97)偏低外，其余各项评分ICC 0.82～0.98，为良好至优秀。

2.2 评估者内部一致性 BFMDRS量表的评估者内部一致性见表4。

表4 应用BFMDRS量表评分的评估者内部一致性

BFMDRS量表总分的ICC为0.97(95%CI 0.72～0.99)，达到优秀标准。各分项也都到达良好至优秀标准。

JRS量表的评估者内部一致性见表5。

表5 应用JRS量表评分的评估者内部一致性

JRS量表总分ICC为0.94(95%CI0～0.99)，为优秀级别。但严重性评分一致性欠佳。

TWSTRS量表的评估者内部一致性见表6。

表6 应用TWSTRS量表评分的评估者内部一致性

除肩部移位的ICC 0.73(95%CI0～0.98)，为中等外，总分及其余各项一致性均达到优秀标准。

3 讨 论

本研究5位评估者通过标准化视频对肌张力障碍患者进行BFMDRS、JRS、TWSTRS量表评分，三种量表的评估者间一致性均达到优秀标准，说明通过标准化视频，不同医生能够准确把握肌张力障碍患者的各部位情况，在评分上取得令人满意的一致性。评估者内部一致性相比评估者间一致性更为优秀，说明同一位评估者在不同时间应用标准化视频评估能得到相对一致的结果。

同时，一些因素可能严重影响本项研究的结果。首先是患者选择的同质性。选择病情上具有显著差异的患者录像有利于获得相对较高的ICC值，高度同质化的患者会使得ICC波动极大。在本研究的部分分项目中，患者间病情差异不显著，不可避免的会导致ICC值显著降低，如JRS评分中的严重性及频率评分、BFMDRS评分中的右下肢评分。第二，部分评估项目有难度。一方面，评估者对某些体征的认识水平存在差异，如TWSTRS评分中的侧向位移及前后位移；另一方面，评估者对量表的理解有分歧，如BFMDRS的颈部评分，这些问题均提示在进行量表评分前应加强对这些项目的培训。

既往也有若干研究探讨应用视频录像进行量表评分的可靠性。2007年Krystkowiak对BFMDRS量表的研究，发现不同的随访时间点，ICC值为0.61～0.93[6]。2010年Monbaliu的关于脑瘫人群的BFMDRS量表的研究，发现诱发因子的大部分项目一致性较差，ICC值仅为0.34～0.77，明显低于本研究的水平，这可能与该研究量表与研究人群不匹配相关。该研究发现眼、口、颈部评分一致性较差，四肢及躯干较好[7]。2012年一篇TWSTRS量表的研究，其总分ICC为0.74(95%CI0.46～0.88)，但分项目的ICC并未详述[8]。本研究的一致性比上述研究更为优秀，但不排除是由于样本量小导致了相对较宽的置信区间。

既往也有一些研究提出各不相同的视频录制方案。如1985年Burke等在提出BFMDRS量表时也同时制定了一套较为简单的方案[9]。Comella将其进行修改补充后于2003年及2015年的文献中分别提出一套方案，用于全身型及颈部肌张力障碍患者的视频录制[10，11]。1994年Consky在提出TWSTRS量表后也设计了一套相关的视频录制方案[12]。其他如Barry在1999年的研究[13]、Monbaliu在2012年的研究[14]等均在文章中提到应用标准化视频进行评估，但具体录制方案并未详述。由此可见，大多数研究是根据研究目的进行方案设计的，方案差异性较大。而本研究设计了较为全面、稳定的标准化视频录制方案，除满足BFMDRS、JRS、TWSTRS量表的评分需求外，还可以作为肌张力障碍患者随诊的常规手段。标准化视频具有高效、有条理、针对性强的特点，能节约医患双方的时间和精力，而且客观、准确，能够更全面地反映患者的病情全貌，避免歧义。

综上所述，在本研究中，应用“全身型肌张力障碍标准化视频录制方案”及“颅颈段肌张力障碍标准化视频录制方案”录制的标准化视频进行BFMDRS、JRS、TWSTRS量表评估，获得良好的评估者间一致性及评估者内部一致性，因此，该方案适合在肌张力障碍的评估、随访和临床研究中应用。