孤独症谱系障碍儿童共同注意行为试验研究①

2017-10-31 06:16瞿玲玲程茜
中国康复理论与实践 2017年10期
关键词:低水平频数谱系

瞿玲玲,程茜

孤独症谱系障碍儿童共同注意行为试验研究①

瞿玲玲,程茜

目的 研究孤独症谱系障碍(ASD)儿童、发育迟滞儿童和正常儿童共同注意行为的差异,以及ASD儿童共同注意行为的特点。方法 选择2015年10月至2016年2月本院28名ASD儿童,15名发育迟滞(DD)儿童以及25名正常对照(TD)儿童为研究对象,运用半结构化的共同注意行为试验进行观察,记录并分析受试者自发性共同注意(IJA)、响应性共同注意(RJA)。结果 ASD组IJA低水平、高水平的频数和RJA得分均显著低于TD组(Z〉3.063,P〈0.001)。ASD组IJA高水平频数、RJA得分低于DD组(Z〉2.925,P〈0.017);ASD组IJA低水平频数较DD组低,但无显著性差异(Z=-2.118,P〉0.017)。DD组与TD组间IJA、RJA得分相比均无显著性差异(Z〈1.328,P〉0.017)。ASD儿童IJA低水平频数(r=-0.552,P=0.002)、高水平频数(r=-0.805,P〈0.001)以及RJA得分(r=-0.857,P〈0.001)与孤独症诊断观察量表得分均呈负相关。各年龄组ASD儿童的IJA低水平、高水平频数以及RJA得分均无显著性差异(Z〈4.816,P〉0.05)。ASD组儿童高水平IJA的频数低于低水平IJA(Z=2.787,P〈0.01)。结论 ASD儿童IJA、RJA均存在缺陷,尤其是高水平IJA缺陷明显。ASD儿童共同注意行为表现个体差异大。ASD儿童共同注意缺陷与疾病严重程度有关,而与年龄无确切关系。

孤独症谱系障碍;共同注意;行为评估

孤独症谱系障碍(autism spectrum disorders,ASD)是一种以社会交流和社交互动缺陷、狭隘兴趣或活动、重复刻板行为为特征的神经发育障碍性疾病[1]。自1980年起,欧美各国有关ASD患病率的报道总体呈上升趋势。美国疾病控制与预防中心(Centers for Disease Control and Prevention,CDC)数据显示[2],2012年美国ASD患病率为1/68,较2002年的1/150、2006年的1/110、2008年的1/88,呈上升趋势。近十年我国ASD患病率总体也呈上升趋势[3],严重威胁儿童身心健康。早期发现有利于早期诊断和干预,对其预后有积极的意义。

共同注意是指两人共同对同一物体或事件加以注意,以分享对该物品或事件的兴趣的行为,它是早期社会互动学习的基本方式[4]。近年来大多数研究者认为ASD儿童存在共同注意缺陷,而且是ASD早期的突出表现[5],甚至有学者提出可以将其作为早期诊断ASD的重要指标之一。但也有研究者认为某些ASD儿童并不存在该缺陷[6]。本研究拟通过行为试验评估,了解ASD儿童是否存在共同注意缺陷及其特点。

1 资料与方法

1.1 一般资料

选择2015年10月至2016年2月在重庆医科大学附属儿童医院儿保科和心理科就诊的,由有经验的发育行为儿科医师进行面谈并符合以下筛查和检查方法进行确诊的儿童为研究对象。

纳入标准:①年龄〈5岁;②没有接受过训练;③ASD组,由有经验的发育行为儿科医生临床诊断为ASD,同时运用孤独症诊断观察量表[7](Autism Diagnostic Observation Schedule,ADOS)进行评估,诊断为ASD;④发育迟滞(developmental delay,DD)组,由有经验的发育行为儿科医生临床诊断为语言发育迟滞或全面发育迟滞,同时运用盖赛尔发育量表进行评估,前者仅语言行为异常,后者5个能区均明显落后;⑤正常对照(typically developing,TD)组:身体健康、发育正常,同时丹佛发育筛查测试(Denver Development Screening Test,DDST)检查正常,无精神疾病既往史及家族史。排除标准:①听力障碍儿童;②并发重大躯体疾病及神经系统疾病;③有明确病因引发的发育迟滞。剔除标准:共同注意评估过程中因哭闹等其他原因不能完成全程评估。

最终完成评估纳入研究分析的研究对象见表1。

本研究均由患儿监护人签署知情同意书,且通过重庆医科大学附属儿童医院伦理委员会批准。

表1 三组一般资料比较

1.2 方法

1.2.1 评估方法

运用共同注意行为试验对所有研究对象进行评估。该试验是一种借助录像记录受试者行为,通过观察儿童行为进行评分的半结构化行为评估方法,实测时间15~20 min,通常用于检测8~30个月儿童非语言沟通能力[8]。

本研究主要对受试儿童共同注意行为进行评估,评估包括自发性共同注意(Initiating joint attention,IJA)和响应性共同注意(responding to joint attention,RJA)两个方面。IJA指受试儿童主动引发他人对其感兴趣的物体的注意,根据其引起共同注意的表现,分为低水平、高水平两类。低水平IJA包括目光注视、注视转换;高水平IJA包括手指指示、手指指示同时有目光注视、主动展示。RJA指受试儿童对他人发起的眼睛注视或手指指示做出回应,以分享对事或物的兴趣,包括注视跟随、手指指示跟随。最终根据录像记录儿童不同行为频数,进行编码分析。

1.2.2 评估过程

所有儿童均由同一接受过培训的主试进行评估,评估时,儿童与主试面向而坐,监护人坐在儿童身后但不给任何提示和帮助。儿童的左、右、左后方、右后方各放置一个挡板,上面贴有图画。测试中主试分别使用小球、玩具车、手动玩具、发条玩具等(在儿童视线之内但不能触摸到)发起共同注意行为或社会互动行为,观察并记录儿童的反应。将摄像机放在固定位置,调节好合适焦距,记录整个评估过程,将录制的全部内容传输到电脑上,以回放方式对录像进行编码分析。为保证研究的可信度,由研究者和1名接受过训练的技师,参照早期社会交流编码表,分别对评估过程进行独立编码。

1.2.3 评分方法

研究对象在整个实验过程中有相应行为发生时,每发生一次记录1次。IJA只需要记录发生频次,RJA需要记录响应正确的次数,同时记录主试发起共同注意的总次数,并按以下公式记录RJA最终成绩:

1.3 统计学分析

采用SPSS 17.0对数据进行统计分析。计量资料非正态分布以[P50(P25,P75)]表示,采用秩和检验。根据研究者和技师评分的结果进行统计学分析,求得二者的一致率,本实验评分者的一致率为0.91。显著性水平α=0.05。

2 结果

2.1 共同注意行为

ASD组IJA低水平、高水平的频数和RJA得分均显著低于TD组(P〈0.001)。ASD组IJA高水平频数、RJA得分低于DD组(P〈0.017);ASD组IJA低水平频数较DD组低,但无显著性差异(P〉0.017)。DD组与TD组间IJA、RJA得分相比均无显著性差异(P〉0.017)。见表2。

2.2 ASD儿童共同注意与ADOS得分的相关性分析

ASD儿童IJA低水平频数(r=-0.552,P=0.002)、高水平频数(r=-0.805,P〈0.001)以及RJA得分(r=-0.857,P〈0.001)与ADOS得分均呈负相关(P〈0.01)。

2.3 不同年龄ASD儿童共同注意的比较

各年龄组ASD儿童的IJA低水平、高水平频数以及RJA得分均无显著性差异(P〉0.05)。见表3。

2.4 ASD儿童高水平、低水平IJA的比较

ASD组儿童中68%(19/28)高水平IJA为0,32%(9/28)低水平IJA为0。ASD组儿童高水平IJA的频数(秩次之和为639.500)低于低水平IJA(秩次之和为956.500)(Z=2.787,P〈0.01)。

3 讨论

共同注意是一种将他人视觉注意信息和自己视觉注意信息整合并加工的能力。在生命早期,非言语社会互动主要是通过共同注意来体现的,婴幼儿可以通过与成人建立共同注意行为,理解成人的意图,与成人进行简单的互动与非言语交流。

有研究表明,共同注意与儿童后期的语言能力、社交能力有着紧密联系[9-10]。部分研究指出,IJA与社会偏好相关,可以预测表达性语言的能力,RJA与有目的的理解、模仿能力显著相关,可以预测接受性语言的能力[11-13]。很多研究者发现,与正常儿童或发育迟滞儿童相比,ASD儿童共同注意表现出滞后甚至缺陷[14-15]。然而,也有研究得出不一致的结论,Camaioni等[6]对3名平均生理年龄为3岁1个月的ASD儿童进行2年左右的追踪研究,结果发现,这3名ASD儿童一开始就有共同注意行为出现,随着年龄的增长,其相应共同注意行为相继出现,因此得出ASD儿童共同注意缺陷是相对性的,存在个体差异。我们通过行为试验对ASD儿童、发育迟滞儿童和正常儿童共同注意行为进行评估,有如下发现。

表2 三组儿童共同注意行为比较

表3 不同年龄ASD儿童共同注意比较

3.1 ASD儿童存在共同注意缺陷

本研究的ASD组儿童平均年龄为38个月,其IJA、RJA明显差于平均年龄19个月的正常儿童,ASD儿童高水平IJA、RJA也明显差于平均年龄31个月的发育迟滞儿童,说明ASD儿童存在IJA、RJA缺陷。他们表现出不能主动参与社会交往,不能用非言语手段吸引人的注意;不能理解主试的意图,在主试叫名及指示海报、图书时不能做出响应。这与Dawson等[16]、Wong等[17]研究结果一致。Dawson等[16]以生理年龄匹配的72名ASD儿童、34名发育迟滞儿童和39名正常儿童为研究对象,运用两种行为评估方法对其共同注意行为进行评估,发现ASD儿童IJA、RJA均差于发育迟滞儿童和正常儿童。Wong等[17]选取特殊教育学校的27名ASD儿童、28名发育迟滞儿童为研究对象,运用半结构化的共同注意评估方法进行评估,也发现ASD儿童共同注意比发育迟滞儿童差。

Carpenter等[18]对24名年龄为9个月的正常婴幼儿进行长达7个月的追踪研究,在随访期间每个月都对研究对象进行共同注意方面的评估,发现婴幼儿9个月开始参与共同注意,10~13个月出现自发性共同注意,11~13个月出现跟随性共同注意。徐秀[19]认为ASD早期主要表现为非语言沟通能力的缺陷,需要关注是否缺乏“目光注视、联合注意、指点行为、模仿行为、对自己名字的反应”等正常儿童应该出现的行为。我们的试验观察发现,平均年龄38个月的ASD儿童上述共同注意行为普遍存在缺陷,并且ASD儿童共同注意行为表现个体差异很大。因此我们认为,共同注意虽然在ASD的早期筛查中具有重要价值,但鉴于其个体差异大,影响因素多,评估过程中即使发现共同注意没有异常,仍需要随访观察。

3.2 ASD儿童共同注意缺陷的特点

3.2.1 病情重共同注意缺陷更明显

本研究中所有ASD儿童均接受ADOS的评估,全部符合ADOS诊断标准。作为ASD诊断的金标准之一,通过ADOS得分高低可以直观了解儿童疾病的严重程度,得分越高,疾病程度越重[20]。本研究将ASD儿童的IJA低水平、高水平频数,RJA得分与其ADOS得分进行相关性分析,结果发现,ASD儿童IJA低水平、高水平频数、RJA得分与其ADOS得分呈负相关,说明ASD儿童ADOS得分越高,即病情越重,高水平、低水平IJA,RJA均越差。这与Kalas[21]的结果一致,Kalas[21]以15名轻-中度ASD儿童和15名重度ASD儿童为研究对象,以音乐引发儿童的响应性共同注意,同时也以音乐为干预治疗方法,两组儿童均接受简单音符和复杂音符音乐的干预,通过3周的干预后,运用半结构化的共同注意行为评估方法,评估两组儿童对不同难度音乐的RJA反应,发现在听到节奏较复杂的音乐时,重度ASD组儿童共同注意明显差于轻-中度组ASD儿童。

不同严重程度ASD儿童临床表现差别很大,干预效果不一,了解其共同注意行为存在差异,可能对临床的干预治疗有指导意义,Kalas[21]提出应该根据疾病严重程度选择不同难度的音乐干预以获得更好的疗效。但是国内外关于ASD不同严重程度共同注意差异的研究不多,如何针对不同程度ASD儿童共同注意的具体差异表现进行干预,有待今后进一步研究。

3.2.2 ASD儿童共同注意缺陷与年龄无确切关系

目前对于孤独症儿童共同注意整体发展轨迹有较一致的研究结果:IJA从学前期到青春期都始终存在缺陷,而RJA则逐渐趋于正常[22-23]。但我们的研究却发现,不同年龄组ASD儿童低水平IJA、高水平IJA、RJA均无明显差异。这与国外的一些报道有所不同。Naber等[22]采用纵向研究法,追踪11名ASD儿童、10名发育迟滞儿童、8名正常儿童在24~42个月间共同注意行为的发展。结果发现24月龄时,ASD儿童多种形式共同注意较其他两组明显缺陷,但42月龄时,除了视觉共同注意外,其他共同注意水平与对照组比较无明显差异。说明共同注意是随年龄增长而发展变化的。可能与如下因素有关:一方面我们并非纵向研究,是横断面比较不同年龄段不同个体的共同注意行为;另一方面不同ASD个体认知水平也是造成差异的原因[24],有待今后扩大样本量,平衡智力认知水平并纵向研究进一步观察。

本研究中,虽然各年龄组间比较共同注意差异没有统计学意义,但4岁组与2岁组差别较大,前者IJA、RJA差于后者,分析两组儿童基本信息发现,4岁组ASD儿童其ADOS总体得分明显高于2岁组,再次说明ASD儿童共同注意与疾病严重程度密切相关。

3.2.3 ASD儿童高水平IJA缺陷明显

ASD儿童的行为表现和其认知水平是密切相关的。高水平IJA对认知水平要求更高,在正常儿童共同注意发展历程中,高水平IJA出现一般也稍晚于低水平IJA,所以从理论上说,在一定的认知水平前提下,ASD儿童高水平IJA缺陷应该更明显,本试验结果也证实这一点。

本研究结果显示,ASD组高水平IJA明显差于低水平IJA;被试中2/3的ASD儿童没有手指指示、手指指示并发眼神注视、主动展示等高水平IJA行为。ASD组儿童高水平IJA明显差于发育迟滞组,但低水平IJA二者差异无统计学意义。以上结果均说明ASD儿童以高水平IJA缺陷更突出。陈玉美等[25]的研究结果也支持我们的观点,他们对平均生理年龄为(40.23±14.37)个月的31名ASD儿童进行共同注意的试验研究发现,ASD幼儿存在目光注视和注视转换等低水平IJA,但自发性手指指示行为、主动展示行为等高水平IJA的平均发生率几乎为0。

目前国外针对ASD儿童共同注意的研究已经十分丰富,但研究结果差异还较大。本研究通过对不同程度ASD儿童、发育迟滞儿童和正常儿童共同注意的评估,证实ASD儿童IJA、RJA均存在缺陷,以高水平IJA缺陷为主;与疾病严重程度有关,与年龄无确切关系。进一步研究需扩大样本量、控制生理年龄、智力水平、语言能力等相关因素,进行长时间追踪的纵向随访。

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Behavior Evaluation of JointAttention in Children withAutism Spectrum Disorders

QU Ling-ling,CHENG Qian
1.Child Health Care Department,Children's Hospital of Chongqing Medical University,Chongqing 400014,China;2.Ministry of Education Key Laboratory of Child Development and Disorders,Chongqing 400014,China;3.Science and Technology Cooperation Base of Child Development and Critical Disorders,Chongqing 400014,China;4.Chongqing Key Laboratory of Cognitive Development and Learning Disability Translational Medicine,Chongqing 400014,China

Objective To compare the joint attention among children with autism spectrum disorders(ASD),developmental delay(DD)and typically development(TD)to explore the characteristic of joint attention in children with ASD.Methods From October,2015 to February,2016,28 ASD children,15 DD children and 25 TD children were administered in joint attention tasks.The initiating joint attention(IJA)and the responding to joint attention(RJA)were recorded and analyzed.Results The frequence of both low and high level of IJA and the score of RJA were significantly less in the children with ASD than with TD(Z〉3.063,P〈0.001).The frequence of high level of IJA and RJA were less in the children with ASD than with DD(Z〉2.925,P〈0.017),and no significant difference was found in the frequence of low level of IJA(Z=-2.118,P〉0.017).There was no significant difference in the frequence of both IJA and RJA between children with DD and TD(Z〈1.328,P〉0.017).The frequence of low level(r=-0.552,P=0.002)and high level(r=-0.805,P〈0.001)of IJA,and the score of RJA(r=-0.857,P〈0.001)were negatively correlated with the score of Autism Diagnostic Observation Schedule(ADOS).No significant difference was found in the frequence of both IJA and RJA among ASD children with different ages(Z〈4.816,P〉0.05).The frequence was lower in the high level of IJA than in the low level of IJA in children with ASD(Z=2.787,P〈0.01).Conclusion Children with ASD display deficits in IJA and RJA,especially in the high level of IJA.The features of joint attention are different in children with ASD,and correlate with the severity of autistic symptoms,instead of age.

autism spectrum disorders;joint attention;behavior evaluation

CHENG Qian.E-mail:chqq5@126.com

R749.94

A

1006-9771(2017)10-1190-05

10.3969/j.issn.1006-9771.2017.10.014

[本文著录格式] 瞿玲玲,程茜.孤独症谱系障碍儿童共同注意行为试验研究[J].中国康复理论与实践,2017,23(10):1190-1194.

CITED AS:Qu LL,Cheng Q.Behavior evaluation of joint attention in children with autism spectrum disorders[J].Zhongguo Kangfu Lilun Yu Shijian,2017,23(10):1190-1194.

1.重庆医科大学附属儿童医院儿童保健科,重庆市400014;2.儿童发育疾病研究教育部重点实验室,重庆市400014;3.儿童发育重大疾病国家国际科技合作基地,重庆市400014;4.认知发育与学习障碍转化医学重庆市重点实验室,重庆市400014。作者简介:瞿玲玲(1990-),女,汉族,江西武宁县人,硕士研究生,医师,主要研究方向:儿童生长发育行为。通讯作者:程茜,女,硕士研究生,主任医师、教授,主要研究方向:儿童保健、肠道微生态及儿童生长发育行为等。E-mail:chqq5@126.com。

2017-02-13

2017-06-13)

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