肩关节米粒体滑囊炎:1例报告与文献综述△

2021-06-01 11:35康武林袁普卫
中国矫形外科杂志 2021年10期
关键词:滑囊肩峰米粒

张 博,康武林,2,袁普卫,2*

(1.陕西中医药大学,陕西西咸新区;2.陕西中医药大学附属医院,陕西咸阳712000)

米粒体性滑囊炎(bursitis of rice bodies)是慢性炎症的非特异性反应,起初发现其与结核性关节炎相关。随后,人们发现该病与类风湿性关节炎、青少年类风湿性关节炎、血清阴性炎性关节炎以及骨关节炎等有一定的关系,结核性合并类风湿性肩峰下米粒体滑囊炎的患者则未见有相关病例描述。本文报告一例结核性合并类风湿性肩峰下米粒体滑囊炎患者,其类风湿因子及结核检查均为阳性,术中病变性滑膜及米粒体切除均较为彻底,1年后复发少量米粒体,经2个月抗结核治疗后患者包块明显变小,疼痛明显减轻。详细病例介绍如下:

1 病例报告

患者,男,67岁,右肩包块伴疼痛活动受限3个月余。患者于3个月前自觉右肩部疼痛,当地医院诊断为“肩周炎”,给与右肩关节腔玻璃酸钠注射治疗,自觉症状好转,近2周自觉肩部包块快速增大,当地医院诊断为“滑膜骨软骨瘤病”。患者否认外伤、类风湿等传染病史,否认家族遗传病史。

体格检查见右肩部外侧、后侧肿胀(图1a),局部皮温正常,无明显皮肤破溃及瘀斑,右肩部可触及大小约10 cm×8 cm包块,质地软,边界尚清,局部无压痛,关节活动度明显受限,对侧正常。实验室及辅助检查:血沉:36 mm/h(参考0-15 mm/h),超敏C反应蛋白>5(参考0-3),结核感染T细胞检测(+),风湿二项:抗O 45 IU/ml,类风湿因子67 IU/ml(参考0-20 IU/ml),骨源性碱性磷酸酶150 U/L(参考0-100 U/L),血常规、降钙素原、肝肾功能、自身抗体(包括抗核抗体、抗Ku抗体等18项)系列均未见明显异常。X线片示:肱骨头内密度不均匀;CT示:关节囊内不均低密度影、肱骨头关节面多发囊变(图1c),腋窝淋巴结稍大,部分纵隔淋巴结趋于钙化;MRI示:右肩关节滑膜增厚,滑囊扩大,滑囊区域多发梭形、囊袋状长T1,边界较轻增强扫描未见强化,关节滑膜呈明显均匀强化。右肱骨骨髓区见弥漫性斑片状长T1长T2信号,边界模糊,增强扫描边缘可见不均匀性强化(图1d,1e),考虑米粒体滑囊炎。SPECT:全身骨扫描未见明确骨转移征象,右肩关节放射性核素代谢轻度增高。诊断:米粒体性滑囊炎。

行右肩关节清理并滑囊切除术。取肩关节前外侧切口,完整切除肩峰下滑囊,滑囊大小约10 cm×7 cm×4 cm,可见囊内充满淡黄色液体,其内有大小不等脂肪粒样颗粒。病理检查:镜下主要由纤维蛋白及周围散在的炎性细胞构成,符合非特异性慢性滑膜炎改变。患者术后1年随访,患者诉肩关节疼痛不适,查体:右肩部稍肿胀,局部压痛(+),右肩关节活动稍受限。X线片示:肱骨头密度不均匀。MRI:可见在右肩前侧、外侧少量米粒体(图1g,1h)。经标准抗结核药物治疗1个月后肩关节活动度明显改善,基本无疼痛。

图1 患者,男,67岁,右肩包块伴疼痛活动受限3个月余,诊断米粒体性滑囊炎术后复发 1a:术前右肩关节外观见前、外、后侧明显肿胀 1b:术前X线片示右肩关节外侧软组织肿胀,可见肱骨头密度不均匀 1c:术前右肩关节轴位CT示肱骨头虫蚀样改变,骨质发生破坏和硬化 1d,1e:术前右肩关节MRI冠状位及轴位像见肩关节前、外侧大量米粒体 1f:右肩关节清理并滑囊切除术后取出的“脂肪粒”样米粒体 1g:术后1年随访X线片示右肩关节软组织肿胀消退,肱骨头密度不均匀加重,骨质破坏仍在进展 1h:术后1年MRI轴位像见关节周围软组织水肿,右肱骨头、肩胛骨关节盂、肩峰异常信号

2 讨论与文献综述

Riese[1~3]在1895年首次报道了米粒体的形成,后续的相关报道表明其可在全身多个关节形成,其中腕关节、肩关节、膝关节以及踝关节最为常见。目前米粒体形成的机制仍不明确。早期认为米粒体的形成与结核病密切相关[1],随后多数文献资料表明米粒体的形成与类风湿性关节炎也密切相关[2,3]。另有报道米粒体的形成与血清阴性类风湿性关节炎、非典型分枝杆菌关节炎、骨关节炎、成人Still病有关[4]。Bared[5]报道了生物诱导植入物与米粒体形成密切相关。

多数学者认为米粒体与滑膜炎症的非特异性反应有关[4-6]。在组织学检查中发现,米粒体是由一个大量纤维蛋白包裹少量胶原蛋白的嗜酸性核心。另一些学者发现一些米粒体内存在微血管和类似于滑膜的蛋白质成分,因此,Berg等[6]认为其来源于以前微梗死的滑膜,即:脱落的滑膜被周围炎症刺激,使纤维蛋白增生并包裹滑膜,最终形成米粒体。有学者发现一些含有胶原蛋白的核心和纤维蛋白的外套,随后发现部分米粒体中仅有纤维蛋白,由于这些纤维蛋白与滑液中的成分相似,Popert等[4]认为米粒体可能来源于滑液而不是滑膜,并随着纤维蛋白的聚集而逐渐增大。

此外,Bucki等[7,8]在米粒体内还发现了磷灰石和二水焦磷酸钙晶体。这些晶体常出现骨关节炎受损关节的滑液中,且被矿化的米粒体可在X线中显影[9]。虽然米粒体主要是从关节分离出来的,但在关节外也发现了稻体。有报道在胸腔积液分离出米粒体,提示是可能非滑膜起源[10]。Kofler等[11]提出内置异物炎症的关节外损伤部位也可引起本病。同时Sugano等[12]认为米粒体是由纤维蛋白沉积后,刺激附近的成纤维细胞而形成的,部分纤维蛋白的沉积也会刺激炎性细胞产生胶原成分。免疫组织化学分析揭示了米粒体主要由T细胞和少量中性粒细胞和组织细胞组成。这些发现支持了在米粒体形成过程中,慢性炎症在发病机制中起着重要作用的观点。

本病需与色素绒毛结节性滑膜炎(pigmented vil⁃lonodular synovitis,PVNS)和滑膜软骨瘤病相互鉴别。PVNS在磁共振上因病变组织中含铁血黄素用梯度回波序列可区分,在PVNS含铁血黄素沉着症的信号空洞,米粒体则无该现象[13]。滑膜软骨瘤病的结节在T2加权序列上会出现高信号[14],因滑膜有软骨成分的存在,影响关节活动,病理生理不同于米粒体,是滑膜下结缔组织化生成软骨结节的结果[15]。其在普通的X线片较明显。相反,本病例中,患者X线片未见明显结节,其MRI扫描很好的显示所有米粒体在T1WI上呈等信号,右肱骨骨髓区见弥漫性斑片状不等T2W1低信号结节灶,边界模糊,增强扫描边缘可见不均匀性强化。相关文献指出:MRI检查T2W1序列在长T2信号关节囊内积液背景下弥漫分布大小不一低信号结节灶时,应多考虑本病[16]。这表明患者不是滑膜软骨瘤病,手术标本的病理也证实了这一点。

本病的最大挑战在于应考虑相关病因与本病发生的相关性,即米粒体性滑囊炎是类风湿性、结核性还是其他疾病引起,这关系本病治疗和患者预后不同。葛冠男、钱军[17]报道了在肩关节镜下治疗5例米粒体性滑囊炎,实验室检查5例患者结核均为阴性,类风湿因子(rheumatoid factor,RF)仅1例患者阳性,随访1年后RF患者复发少量米粒体。桑鹏、刘毅等[18]报道了在肩关节镜下治疗米粒体性滑囊炎8例病例,8例患者的结核及类风湿因子检查均为阴性,患者1年后随访均无复发。张博等[19]报道关节镜治疗米粒体肩峰下滑囊炎,FR阳性患者病检支持类风湿性米粒体滑囊炎,随访后患者无复发。Steinfeld等[20]报道的3例肩峰下米粒体性滑囊炎中,2例最终发展为符合类风湿性关节炎的疾病。随着病变滑膜和米粒体的彻底清除,其多无明显骨质破坏,配合抗风湿药物的使用其症状明显改善,预后良好,复发率相对低于结核性滑囊炎。诊断结核性米粒体性滑囊炎的金标准是滑膜活检,80%的病例结核检测结果呈阳性。徐文漭等[21]和Hung等[22]各报道1例结核性米粒体性滑囊炎,经手术治疗后,配合6个月抗结核治疗,随访1年后无复发。根据以往的报告,结核性米粒体的早期复发率在第一年内超过50%[23~25],主要治疗方法是手术彻底清除病变的滑膜和抗结核综合治疗[26](疗程12~18个月),并在整个术后期间积极辅助相关关节的非负重锻炼。本例患者的特殊性在于患者既往有陈旧性肺结核病史,实验室检查RF同时为阳性,这为本病的后续治疗增加了难度。但通过患者的临床体征,基本可以排除类风湿性关节炎所引起。因此,对本例患者进行了右肩关节清理并滑膜切除术。但术后因患者拒绝行抗结核治疗,所以仅仅是给与了简单的功能锻炼治疗。1年后随访发现患者右肩部仍然肿胀,并伴有疼痛,MRI提示:右肱骨头、肩胛骨关节盂、肩峰异常信号,考虑感染性疾病。综合以上结果,仍然考虑患者的复发与结核相关。因此,通过与患者进一步沟通,给与患者抗结核治疗。1个月后随访,患者的右肩部疼痛明显减轻,随后2个月疼痛基本消失,肩关节皮纹显露,无明显肿胀,远期治疗效果需进一步随访。

对于本例患者还有一个疑问就是玻璃酸钠与本病的相关性。本例患者先是以关节疼痛就诊于疼痛科,给与关节腔注射玻璃酸钠后肩部疼痛减轻,2个月后疼痛加重并短期内迅速增大,这是否是玻璃酸钠导致的病情快速进展不能进行评估。Barad[5]报道男性患者48岁行肩关节修补术,采用Regeneten生物诱导植入物扩大的肩袖修复,术后4个月,出现肩峰下米粒体性滑囊炎。患者没有发冷或发烧,白细胞、血沉、类风湿因子和结核试验结果均为阴性,C反应蛋白水平异常,为24.9 mg/L(正常水平<8 mg/L),作者认为生物制剂的炎性刺激可能为米粒体滑囊炎发病病因之一。但根据以往的报道发现[27],使用生物内植物可能会加重米粒体性滑囊炎局部感染和炎性反应,但其并不是诱发米粒体形成的决定性因素。

综上,在遇到肩峰下滑囊炎伴米体形成的患者时,医生应考虑将类风湿性关节炎和结核性作为潜在的病理鉴别诊断之一。有趣的是,在患有类风湿性关节炎的米粒体滑囊炎患者中,关节腔内的骨质并未被破坏,且对侧的肱盂骨关节往往是正常的,但类风湿性关节病的症状可能会在以后发展为多发性关节炎。结核性米粒体性滑囊炎主要是在早期考虑结核的可能性及防止米粒体预后复发,这些对后续的治疗和患者功能的恢复有重要意义。

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