7例足踝部骨样骨瘤的诊断与治疗分析

洪源 徐向阳

（上海交通大学医学院附属瑞金医院北院骨科 上海交通大学医学院足踝部疾患诊治中心，上海 201800）

7例足踝部骨样骨瘤的诊断与治疗分析

洪源 徐向阳*

（上海交通大学医学院附属瑞金医院北院骨科 上海交通大学医学院足踝部疾患诊治中心，上海 201800）

背景：骨样骨瘤是于 1935 年由Jaffe首次报道的一种良性成骨性疾患，具有界限清晰的局限性病灶。最常见的部位为股骨、胫骨等长干骨，而足踝部的骨样骨瘤较为少见。

目的：研究足踝部骨样骨瘤的临床特点以及外科治疗效果。

方法：回顾性分析2010年1月至2013年10月在我院足踝中心确诊的7例足踝部骨样骨瘤的临床资料，其中男5例，女2例，平均发病年龄 21.5岁。受累部位：距骨5例，跟骨2例。发病至确诊时间平均为 16个月（8～25个月），症状为疼痛，服用非甾体抗炎药可缓解。2例发病之前有相关部位的外伤史。3例曾于我院或外院诊断为其他疾病，并行相关手术治疗。1例外院确诊骨样骨瘤，手术切除后1年复发。所有患者均接受肿瘤刮除+植骨治疗。

结果：术后平均随访14个月（2～24个月），患者疼痛症状均消失，未见病灶复发，无植骨反应，无病理性骨折。

结论：足踝部骨样骨瘤发病少见，其临床表现容易与其他疾病相混淆。所以，需要密切结合患病部位的临床表现、完善的影像学检查和准确的组织活检做出明确诊断，并给以相应治疗。

骨样骨瘤；足踝部；诊断；手术治疗

Background:Osteoid osteoma is first reported in 1935 by Jaffe.It is a kind of benign bone disease with the limitation of welldefined lesions.The most common involved site is femur,tibia and other long bones.It is rarely seen in the foot and ankle.

Objective:To research the clinical characteristics and surgical treatment effect of osteoid osteoma in the foot and ankle.

Methods:Seven patients diagnosed as osteoid osteoma in the foot and ankle in our hospital between January 2010 and October 2013 were enrolled in the retrospective study.There were 5 males and 2 females with a mean age of 21.5 years.The talus was involved in 5 cases and the calcaneus was in 2 cases.It took 8-25 months(average 16 months)from onset to final diagnosis.The classic symptom was pain,especially in the night,which was relieved after taking NSAIDs.Two patients had trauma history in the affected location.Three patients were misdiagnosed as other diseases and underwent surgical treatment.One patient underwent surgical treatment when the confirmed diagnosis was made in other hospital,but recurrence happened one year later.All of the patients took tumor resection and bone graft in our hospital.

Results:The mean duration of follow up was 14 months(range from 2 to 24 months).No pain,recurrence,bone graft reaction or pathological fracture occurred in all the patients.

Conclusions:The osteoid osteoma in the foot and ankle is rare and easily confused with other related diseases.Therefore, we should clarify the diagnosis by clinical manifestations,imaging examination and biopsy and take radical treatment.

骨样骨瘤是一种良性肿瘤，常发病于30岁以下的人群，男性居多。据统计，在所有骨肿瘤中，骨样骨瘤占 2.5%～5.0%；在所有良性骨肿瘤中，占 10%～11%[1]。大多数的骨样骨瘤生长于长干骨的骨干皮质，只有5%左右生长在骨膜下，常见于股骨颈和足部[2]。足踝部骨样骨瘤发病率极低，发病率仅为 2%～10%[3]，主要生长部位是距骨和跟骨。这些肿瘤通常小于 1 cm，但 是 如 果 生 长 于 松 质 骨 上 ，则 可 能 会 长 到 1.5 cm[1]。骨样骨瘤的典型特征是夜间疼痛和能被水杨酸类药物缓解。但并不是所有的骨样骨瘤临床表现都是如此典型。生长于关节附近的骨膜下病灶常为有类似于滑膜炎的表现，并伴有周围肌肉的明显痉挛，有时会被诊断为骨关节炎或其他类型骨肿瘤[4-9]。

足踝部骨样骨瘤极其少见，文献多为病例报道。本文收集我科近年来足踝部骨样骨瘤病例，进行回顾性研究，介绍足踝部骨样骨瘤的特征及诊疗过程。

1 资料与方法

1.1 临床资料

回顾性 分 析 2010 年 1 月 至 2013 年 10 月在 我 院足踝中心确诊的7例足踝部骨样骨瘤患者的临床资料，并当患者患肢出现疼痛或者其他不适，如肿胀，感觉异常时，我们称之为发病。其中男5例，女2例，平 均 发 病 年 龄 21岁 。 发 病 部 位 ：距 骨 5 例 ，跟 骨 2例。发病至确诊时间平均为16个月（8～25个月）。患者的一般情况见表1。

2号病例：左踝扭伤后反复疼痛1年，在我院行MR检查，提示“左足炎症改变”，住院后行踝关节镜下滑膜清理术，术后功能康复锻炼时再次出现踝关节处疼痛，在外院及我院给予抗结核诊断性治疗后，效果不佳，又行左踝MR，提示“左距骨水肿”，再次收治入院。

3号病例：右踝关节扭伤后出现踝关节疼痛，2011年4月至我院行CT检查，显示“右侧距骨内小岛”，遂住院后行“右距骨肿瘤病灶切除植骨+外侧韧带支点重建”，术后患者症状明显改善。出院后20日，患者再次发病部位疼痛，至外院治疗，给予美洛昔康片保守治疗，初期效果好，后期欠佳，遂于2012年2月再次至我院就诊，CT检查提示“右距骨占位性病变”，收治入院。

4号病例：外院确诊骨样骨瘤后行“病灶切除+自体髂骨移植”，术后1年后原发病部位复发，前往我院就诊。

5号病例：反复无明显诱因下的踝关节疼痛1年，外院诊断为“滑膜炎”，经保守药物治疗无效后，于外院关节镜下行滑膜切除术，术后患者无明显改善，遂前往我院就诊。

其余病例发病时并无明显诱因，也未行任何手术治疗。

1.2 临床表现及影像学检查

所有患者均有经典的骨样骨瘤临床表现，初期为患病部位夜间静息痛，逐步发展为持续性刺痛或钝痛。导致行走活动困难，如跛行，行走后疼痛加剧等。服用非甾体抗炎药可缓解。所有患者均由一定程度的患病部位体征，如踝关节肿胀，踝关节活动受限，压痛，周围软组织放射痛，患侧小腿肌肉萎缩，以及皮温轻度升高等。所有患者常规进行患处的X线和 CT 检查，均可见经典的骨样骨瘤“瘤巢”（图 1）。

1.3 手术方法

患者进行硬膜外麻醉或全身麻醉，手术前由CT体表定位后，确定手术入路位置。常规消毒铺巾，依次切开皮肤及皮下组织，探查至病灶后给予暴露，充分刮除瘤巢，送病理检验。病灶刮除后的空腔给予松质骨或人工骨植骨填充。术后患肢加压包扎，术后第1天起要求非负重下功能康复锻炼踝关节活动度，1周后部分负重，3周后正常负重锻炼。

1.4 随访

所有7例患者术后3个月均于门诊随访。采用疼痛视觉模拟评分（visual analog scale，VAS）和 AOFAS踝-后足评分评估治疗前后的效果。

2 结果

所有7例患者均成功行骨样骨瘤病灶刮除手术。术后病理结果均证实为骨样骨瘤。平均随访时间14个月。

患者术前VAS 评分为7～9分，平均8.1分，术后3个月随访时，VAS 评分为0～1分，平均 0.4分，两者有显 著 统 计 学 差 异（t=18.34，P＜0.0001）。 患 者 术 前AOFAS 踝-后足评分为 11～55 分，平均 38.85 分，术后3 个月随访时，评分为 78～98，平均 91.43 分，两者有显著统计学差异（t=-8.25，P=0.0002）

表1 7 例足踝部骨样骨瘤患者一般资料及手术前后VAS、AOFAS 评分

图1 A、B.22岁男性患者，距骨骨样骨瘤，曾误诊为“骨结核”，CT可见骨样骨瘤典型“瘤巢”，中间位硬化骨，周围被不同程度的反应骨包绕；C.21岁男性骨样骨瘤患者术中所见

3 讨论

骨样骨瘤是一种良性肿瘤，最早由 Jaffe于 1935年发现并提出[10]，发病部位多位于长干骨，尤其在股骨和胫骨近端最为多见，病灶长度通常小于 1 cm，足踝的部骨样骨瘤较为少见。骨样骨瘤是最为常见的成骨病变，相关文献报道，在所有骨良性肿瘤中占10%～12%[1,11]。典型的骨样骨瘤临床表现包括局部疼痛，夜间加重，非甾体类消炎药物可缓解。有文献认为，骨样骨瘤可能为所有足部慢性疼痛的病因之一，尤其是青少年患者[12]。所幸的是目前认为骨样骨瘤不会侵袭性生长，也无恶变倾向[13]。

对于骨样骨瘤的诊断，影像学技术是相当重要的。常规X线平片是检查的首选，典型的骨样骨瘤图像是极具特征性的，即在病灶及病灶周围可见椭圆形的瘤巢和反应性硬化骨。但是有时平片的检查具有一定局限性，对于髓内的空腔病灶或是发病部位较为隐蔽的区域（例如脊柱、骨盆、手足部的骨骼等）无法通过单纯的平片进行诊断。此时需要通过CT才能更明显地发现骨样骨瘤的“瘤巢”，其特征性的表现是，在肿瘤中间区域的硬化形成，以及在瘤巢周围不同程度的反应骨包绕[12,14]。但是，由于足踝部骨样骨瘤发病率极低，典型的症状表现并不普遍，常容易与滑膜炎、骨结核甚至骨关节炎相混淆，导致误诊，即使在我院，也出现过患者首次诊断治疗欠妥，再行二次就诊的情况。因此，笔者认为，完善的术前检查及术中精确的病灶组织活检，对于提高足踝部骨样骨瘤诊断的准确性是极其重要的。

在治疗方面，现在治疗骨样骨瘤的方法包括保守的药物治疗和手术切除。由于该病对非甾体类抗炎药物较为敏感，早期进行保守的药物治疗确实是可行的方法。但是鲜有相关研究报道延长药物的治疗时间，停用之后，可以完全解除患者的症状。只有不多的研究表示通过非甾体类药物治疗可以达到消除 症状 的目 标，且 效 果 明显 ，而 无需 进行 手术[15,16]。Bruneau 则认为延期进行手术治疗，可能会导致骨样骨瘤转变为成骨细胞瘤[17]。对于疼痛严重和保守药物治疗无效的患者，应当适时地进行手术治疗。因为长时间地使用非甾体类抗炎药物可能会产生胃肠道的并发症。Frassica 等[18]认为，对于体型较瘦的未成年患者，若任由骨样骨瘤的发展，可能会造成影响生长和脊柱侧凸的情况发生。

目前较为普遍的手术治疗方法有两种：开放式手术切除和CT引导下射频消融。后者属于微创手术，创伤小，患者耐受性好，Ronsenthal于 1992 年率先报道并成功运用于4例骨样骨瘤患者，随访2～12个月，未见复发[19]。但是该类方法要求医院的 CT 室有一定的无菌操作环境，影像学科人员必须具有过硬的专业技术水平，另外术中若多次进行CT检查，可能造成较大的辐射影响。此外，该方法仍然缺乏长期的大量病例随访文献研究，目前是否可进行推广仍然值得商榷。我们必须注意到的是，足踝部组织结构紧密，可操作范围小，射频消融若不当或不熟练，容易伤及周围组织，造成医源性并发症，反而得不偿失。无论何种手术方式，必须完整地切除瘤巢，否则将增加术后复发的风险，本文4号病例便是于外院就诊手术1年后出现复发。

本组病例，我们通过术前完善的影像学检查，明确定位肿瘤部位。术中探查后完整切除肿瘤，骨缺损部位进行植骨，以确保能早期功能锻炼，避免病理性骨折的发生。术后指导功能康复锻炼。所有患者疼痛症状均消失，未见病灶复发，无植骨反应，无病理性骨折，除1例患者由于随访时间较短，手术区域仍有局部肿胀外，所有患者均恢复良好。

笔者认为，对于治疗方案，不应一味追求微创和缩短手术时间，应在保证手术质量的前提下进行相应的手术治疗。由于国内外文献所报道的CT下射频消融手术部位 多在长干骨、髋臼和 脊柱等[19-25]，几乎未见在足踝部使用，其效果如何，目前尚未可知。由于足踝部手术范围本身不大，通过手术直视下又可完整切除病灶，既避免了肿瘤的复发又能确保送检病理检查时活检的可靠性，所以，在术前明确定位后进行开放性手术治疗足踝部骨样骨瘤效果是显著的。

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Diagonosis and treatment of osteoid osteoma in foot and ankle in7cases

HONG Yuan,XU Xiangyang*
(Department of Orthopaedics,Ruijin Hospital North,Shanghai Jiaotong University School of Medicine,Shanghai 200025,China)

osteoid osteoma;foot and anke;diagnosis;surgical treatment

*通信作者：徐向阳，E-mail：xu664531@hotmail.com