足月妊娠合并盆腔包虫囊肿1例报告

柴丽萍，琼达，张书芬*

包虫囊肿又称棘球蚴病，是棘球蚴感染所引起的囊肿性病变，是一种人畜共患的流行性地方性慢性寄生虫病，多见于牧区，患者任何年龄段可发。包虫囊肿好发于肝脏和肺脏，生长在盆腔的包虫囊肿并不多见[1]，妊娠合并盆腔包虫囊肿在临床更为罕见。本文就1例足月妊娠合并盆腔包虫囊肿报道如下。

1 临床资料

患者，女，21岁，初产妇，因“足月妊娠，腹部阵痛32 h 未分娩”于2020年3月5日8时由外院转入我院。既往体健，月经规律，末次月经时间为2019年5月20日，2019年7月当地乡卫生院尿妊娠试验阳性提示妊娠，孕期在当地卫生院产检3次，末次产检时间为孕30周，超声检查未见明显异常。2020年3月4日0时出现腹部阵痛，5时胎膜自破，阴道大量流水，7时就诊于当地县医院，12时因产程进展缓慢行缩宫素催引产，催引产4 h未分娩，停止催引产，转至日喀则市妇幼保健院，路程近14 h，入院时腹痛减轻，胎动微弱。

查体：神清，急性面容，精神紧张，全身皮肤及粘膜无黄染，体温：37℃，心率:100次/min，呼吸:26次/min，血压:118/76 mmHg，心肺检查未见明显异常，肝脾肋下未触及，双肾区无叩痛，生理反射存在，病理反射未引出。腹部膨隆如足月妊娠大小，下腹部脐耻间可见子宫缩复环，局部压痛明显，宫高30 cm，腹围87 cm，胎心140次/min，先露头，位置-3，胎膜已破，未见羊水流出，宫口开大3 cm，宫缩规律30～40 s/2～3 min。阴道右后穹隆处触及一囊性肿物，向盆腔延伸，张力大，不活动，胎头位于其上。辅助检查：产科超声:妊娠子宫内见一胎儿图像，头位，双顶径8.73 cm，股骨长7.01 cm，头围31.53 cm，胎心规律，胎盘前壁，成熟度2级，羊水指数2.37 cm，子宫后方见约9.2 cm×6.3 cm的无回声包块，边界清，提示附件囊肿可能。血常规:WBC 17.8×109/L,NE 80.9%，RBC 4.71×1012/L，HB 160 g/L，PLT 258×109/L；CRP 103.2 mg/L(正常<10 mg/L)；凝血功能：FIB 4.08 g/L，DD 4.45 ug/mL，余项正常范围；尿常规：URO+2,BLD+，KET+，PRO+-，余项正常范围；肝肾功能正常范围。心电图：心率91次/min，部分(V1 V2导联)T波倒置。胎心监护：基线140 bpm，几乎呈直线，无变异，20 min无胎动。否认既往重大疾病、外伤、手术及药物过敏史，自幼有牛羊密切接触史及生食牛羊肉习俗，家族中无遗传病及寄生虫病史。

入院诊断：足月妊娠临产，滞产，单胎头位，妊娠合并附件囊肿。入院后在腰硬联合麻醉下行子宫下段剖宫产术及腹腔探查术。术中见腹腔淡黄色腹水约50 mL，抽吸20 mL送病理。子宫下段拉长约7 cm，菲薄，胎头高浮，羊水量极少，为黏稠胎便，新生儿出生重度窒息，经抢救后一般情况好。术中探查囊肿来源于右侧阔韧带，直径约10 cm，始于右侧阔韧带向下延伸至盆腔深部骶骨前，头窄底宽，深深固定于盆腔，不活动，张力大，表面附着毛细血管丛，大网膜疏松粘在其上。排垫肠管，分离粘连、止血，游离囊肿上缘时囊肿破裂，破口大小约2 cm×2 cm，见清亮液体流出，吸引器吸引囊液约250 mL，囊肿内为白色的面片状及囊球肉状物，质地软，约50 g(彩插1)。请普外科会诊，行内囊完整切除+外囊游离部分囊壁切除，切除组织送病理。术后腹水病理诊断：(腹水)见大量红细胞，少许间皮细胞，未查见肿瘤细胞；囊肿病理诊断：(盆腔)包囊虫病(彩插1,病理号C27520)。术后腹部超声检查：肝脏未见明显异常，胸部X线检查未见明显异常。腹部切口部分脂肪液化裂开，经过多次换药，愈合出院。

2 讨论

包虫病是棘球绦虫的幼虫寄生在人体所致的一种人畜共患的寄生虫病，主要来源于动物的排泄物，人或家畜食入被污染的食物即可被感染，该病多见于西北农牧区，是西北边疆地区常见的寄生虫病之一。人体感染后，虫卵随血流经门静脉到达肝脏，大部分被阻于肝脏，少部分可通过肝经右心到达肺脏，极少数可通过肺循环而到达全身其他脏器发展为包虫囊[2]。女性盆腔包虫病多是这极少数逸出虫卵发育而成，盆腔包虫囊肿增长较快，蚴在体内3周便可发育为包虫囊肿[3]。本例患者系仲巴县人，仲巴县是西藏为数不多的畜牧区，属高原亚寒带半干旱气候，患者自幼生活在畜牧区，当地有生食牛羊肉习俗，卫生条件差，且患者在孕期(孕14～20周)曾经游牧4～5次，有密切的犬、羊接触史，且有席地而坐、生食羊牛肉等习惯，包虫感染时间不确定，不排除孕期感染的可能。有普查统计发现[4]：51.39%的盆腔包虫病是在包虫病普查时被发现，22.22%是在就诊其他疾病时被发现，而妇科专科检查发现盆腔包虫病不足20%,且多是在分娩过程中或手术时被发现。该普查统计还显示，妊娠合并包虫病在女性包虫病中并不少见(17例 23.61%),其中有11例(64.71%)合并肝包虫病,2例合并肺包虫 (11.76%),2例合并阴道包虫感染，但盆腔包虫病较为少见。妊娠合并盆腔包虫囊肿多属于个案报道，相关报道较少。本例患者孕期产检不规律，仅有的3次产前检查均未发现盆腔囊肿，在孕30周行超声检查时，增大的子宫充满盆腔，子宫外的异常情况不易被发现而漏诊。

盆腔包虫囊肿由于感染途径不同可分为原发性和继发性。大部分盆腔包虫囊肿被认为是继发于其他器官的囊性包虫病，多有肝包虫或腹腔包虫手术史，可能与术中包虫囊液外漏造成子囊和头节种植有关。而原发的孤立盆腔包虫囊肿非常罕见，多是由细粒棘球绦虫由门静脉血流经肝、肺，从左心扩散到生殖器形成囊肿[5]。曾有学者报道，盆腔包虫侵蚀子宫形成薄弱区，分娩时胎儿肢体由此薄弱区穿出，从而发生子宫破裂[6]。国外也有学者认为原发性盆腔包虫病很难诊断和治疗[7]。本例患者术后肝脏、肺脏等器官均未发现包虫病征象，随访1年，未见腹腔包虫囊肿证据，不排除本例患者原发盆腔包虫囊肿的可能。

多数盆腔包虫病为多发子囊型囊肿[8]，本例为单发子囊型，较为少见。盆腔包虫囊肿，极易误诊为妇科肿瘤，在盆腔囊肿切除过程中，如果术前对于囊肿性质未充分评估，有发生囊液内活性物质漏出导致过敏或播散可能。根治该病的方法是手术病灶切除联合阿苯达唑治疗，术后进行药物治疗可降低包虫病复发风险。本例患者孕期未规律产检，当地医疗条件有限，地广人稀，交通极为不便，产前检查及临产后均未发现囊肿的存在，在催引产失败胎头下降受阻于盆腔无法阴道分娩时，辗转十几个小时转院，最终行剖宫产术避免了子宫破裂、大出血休克和胎死宫内等严重并发症。若在孕期产检或临产后及早发现盆腔囊肿，可根据囊肿的情况及产科情况综合评估而选择合适的分娩方式，从而避免试产失败、先兆子宫破裂、新生儿窒息等情况。由于分娩时囊肿梗阻胎头对囊肿的挤压容易导致囊肿破裂，囊液外溢有发生过敏及播散可能，剖宫产术同时切除病灶，避免发生严重并发症。本例患者在紧急剖宫产的同时进行了针对包虫病的手术处理，但患者术后拒绝服用阿苯达唑进行药物治疗，随访1年未查见包虫复发证据，有待进一步长时间随访。

妊娠合并盆腔包虫囊肿虽罕见，但在西藏等地的农牧区时有女性发生盆腔包虫病。在包虫病高发地区应加强农牧民的预防意识，改变育龄期妇女的生活习惯，同时提高妇产科医师对该病的认识，进一步规范和加强产前检查及盆腔检查。对于来自农牧区有包虫病高危因素的人群，在早孕及孕中期常规进行肝脏、盆腹腔B超检查，以早期发现包虫病，对于合并包虫病的孕妇临产后选择合适的分娩方式、避免盲目试产、避免囊肿破裂或梗阻性难产引起严重并发症有积极意义，从而减少母婴不良结局。