手术联合无水乙醇硬化剂治疗成人肌内血管瘤

张 勇,杨燕文,陆南杭,冯自豪,张学军,施越冬,顾建英,亓发芝



血管瘤及脉管畸形

手术联合无水乙醇硬化剂治疗成人肌内血管瘤

张 勇,杨燕文,陆南杭,冯自豪,张学军,施越冬,顾建英,亓发芝

目的 探讨手术联合无水乙醇注射在成人肌间血管瘤治疗中的效果。方法 回顾性分析173例经影像学检查及术后病理明确诊断的成人肌内血管瘤患者，根据手术方式分为2组，一组为单纯手术治疗组(96例)，另一组为手术联合无水乙醇治疗组(77例)，因累及范围较大无法完全切除，手术切除主要受累肌肉组织，少量残留血管瘤瘤巢内行无水乙醇注射硬化治疗。结果 术后随访2～5年，MRI检查显示单纯手术治疗组手术区域复发13例，手术联合无水乙醇治疗组手术区域复发12例，其余患者均无复发。结论 手术联合无水乙醇硬化剂残灶内注射治疗肌内血管瘤是一种有效可行的治疗策略。

肌内血管瘤； 手术治疗； 硬化剂治疗； 无水乙醇

血管瘤和血管畸形是常见的脉管疾患，其中发生于骨骼肌内的肌内血管瘤(intramuscular hemangioma，IMH)因其隐蔽性及较少临床症状表现常常难以诊断。60%肌内血管瘤患者可能出现受累肌肉的疼痛以及局部肿块形成的临床表现[1]。自2005年1月至2013年12月，复旦大学附属中山医院整形外科收治了IMH患者173例，经术前影像学及术后病理明确诊断，现回顾性收集其病例信息并进行总结分析。

1 临床资料

本组共173例。根据手术方式分为2组。一组为单纯手术治疗组，共96例患者；男性45例，女性51例；年龄12～48岁。另一组为手术联合无水乙醇注射治疗组，共77例患者；男性47例，女性30例；年龄11～54岁。单纯手术治疗组血管瘤累及上肢肌肉23例、下肢肌肉39例、躯干肌肉19例。手术联合无水乙醇治疗组累及上肢肌肉29例、下肢肌肉35例、躯干肌肉13例。所有患者均存在活动后局部疼痛、痛性肿块形成，或伴有肢体弥漫性胀痛不适等影响日常生活的临床症状。在经过保守治疗无明显改善后选择手术治疗。

2 方法

2.1 术前检查 所有患者术前均行血常规、凝血功能、肝肾功能、心电图及胸片等常规检查，部分高龄或合并心肺疾病的患者行肺功能及心脏彩超等检查评估心肺功能；并行B超、增强CT或MRI等影像学检查评估病变累及范围。

2.2 手术方法 对于四肢血管瘤患者术中应用止血带控制术中出血，对于躯干血管瘤患者无法应用止血带，采取周围缝扎控制出血。术中探查肌肉内血管瘤病灶多可见受累变性的肌肉组织，部分肌肉组织呈紫红色改变，部分肌肉组织纤维化，血管瘤瘤巢内部分见白色颗粒状静脉石。部分患者见血管瘤累及肌肉、骨膜及骨组织。手术切除范围根据术前影像学检查及术中探查情况确定，以保护受累区域肌群的功能为前提，96例患者因病灶范围较小或累及肌群不影响局部功能，予以完全切除；77例患者因病变范围较大，邻近或包绕重要神经血管，以及累及肌群较广，完全切除可能影响相应功能，以保留重要的肌肉、神经及血管为原则，在安全边界外尽量切除病变组织。残留无法切除的病灶予术中直视下进行瘤巢内无水乙醇注射，回抽等量瘤内血后每点缓慢注射1～2 ml无水乙醇，总量不超过10 ml。观察10 min后松开止血带，对存在的活动性出血点进行缝扎止血。术区放置引流管，并以厚敷料弹力绷带适当加压包扎。术后注意观察引流物性状及引流量，若术区无特殊疼痛麻木等症状则2 d后更换加压敷料。

3 结果

单纯手术治疗组：术后1例出现伤口内血肿，经血肿清除止血后伤口愈合，其余患者均为Ⅰ级愈合。远期随访15～36个月，5例患者主诉术区疼痛无明显减轻。术后随访MRI显示手术区域血管瘤复发13例(13.5%)。

手术联合硬化剂注射治疗组：术后2例出现术区血清肿，经较长时间引流后好转；1例患者大腿内侧出现局部皮肤感觉减退。远期随访9例患者主诉术区疼痛缓解不明显。术后随访MRI显示手术区域血管瘤复发12例(15.6%)。两组患者手术情况见表1。

4 典型病例

患者女性，25岁，因右侧下肢活动后疼痛不适3年逐渐加重，MRI检查诊断为肌肉内血管瘤入院。经手术联合无水乙醇硬化剂注射治疗后，患肢症状明显好转(图1)。

5 讨论

血管瘤是儿童期最常见的良性肿瘤，常常具有出生后短期内快速增殖，浅表病灶出现自发性溃疡以及自行消退等临床特点[2]。血管瘤在30岁之前的患者中多经过增殖，纤维脂肪组织的替代，血管内血栓形成，萎缩以及退化，即增生期、稳定期和消退期[3-5]。

多数患者病灶位于皮下脂肪，据统计，位于肌肉内的血管瘤占良性软组织肿瘤的0.8%，在所有血管瘤中发生率小于1.0%[6]。常见于年轻人，女性发病率稍高于男性。全身大多数骨骼肌均可能受累，最常见于四肢，下肢尤为多见。在本组随访的173例患者中，74例(42.8%)发生于下肢，52例(30.1%)发生于上肢。

肌内血管瘤在多数患者体内可能存在并发展多年而无明显的临床表现。部分患者仅在体检时偶尔发现，部分患者在受累肌肉出现疼痛不适或局部出现明显肿物时就诊，经影像学检查发现病灶。常见的影像学检查包括X线、彩色多普勒超声、MRI、CTA或增强CT等。其中X线片在部分病灶可显示出不规则软组织影像，少数病灶内部存在不规则钙化形成静脉石结构，为血管瘤特异性表现。对于肌肉内血管瘤最具有诊断价值的检查是MRI，可清晰显示病灶的范围以及与邻近组织的关系[7]。增强CT较X线片能更清楚显示病灶范围及内部钙化等情况，但其敏感度低于MRI检查。CTA或DSA一般不作为常规检查，仅在考虑行血管内栓塞治疗的病例中进行检查。本组173例血管瘤患者中，97例经CT检查明确诊断，76例经MRI检查明确血管瘤诊断并评估病灶位置。

表1 2组患者手术情况Tab 1 Operation situation of 2 groups

图1 手术联合无水乙醇硬化剂治疗肌内血管瘤前后MRI图像对比 a.术前冠状位 b.术后2年冠状位 c.术前横断位d.术后2年横断位
Fig 1 Comparison between preview and postview of MRI of intramuscular hemangioma treated by surgical removal combined with anhydrous alcohol injection. a.coronal preview. b.coronal postview at 2 years. c.transverse preview. d.transverse postview at 2 years.

对体检发现的无症状肌内血管瘤可以不做任何治疗，仅随访观察。对有症状的肌内血管瘤的治疗方法众多，包括保守处理、激素治疗、栓塞治疗、放射治疗、硬化剂治疗以及手术治疗等。治疗前需要评估患者病灶的情况以及对受累部位功能的影响。尽管肌内血管瘤为良性肿瘤，并无恶性潜能，但所有病例均需常规随访，防止可能出现的变化或误诊。在门诊随访2～5年的临床诊断为血管瘤患者中，约60.0%的患者无需选择手术治疗，仅在肿块快速增大，疼痛持续加重无法缓解，局部皮肤存在坏死风险，血栓形成以及外形或功能受损时需要进行手术探查治疗。本研究收集的病例均为经临床观察及保守治疗，临床症状无改善后选择手术治疗。由于血管瘤易于复发，手术治疗需要尽量彻底切除病灶以及病灶周围少量正常组织[4,8-9]。但另一方面，当血管瘤邻近或包绕重要神经血管时，又需要尽量保留这些重要组织，降低由于手术导致的功能损伤。这样的矛盾导致血管瘤术后复发率从18.0%～61.0%不等[8,10]。有学者[11]对血管瘤病变范围巨大累及多种组织的患者进行了术前选择性血管栓塞治疗，使瘤体缩小后再进行手术治疗，这样可以减少手术出血风险，降低术后复发率。对于血管瘤病灶范围并未跨越解剖层次而位于肌肉内的病例，为了降低血管瘤复发率，并且尽量减少对重要功能的损伤，我们对部分手术难以完全切除的患者采取了手术切除联合局部直视下低剂量可控性硬化剂注射治疗，对残留部分血管瘤组织进行破坏控制。对单纯手术治疗组及手术联合无水乙醇治疗组的回顾性分析发现，经远期随访，手术联合无水乙醇治疗组的复发率约为15.6%，与单纯手术治疗组的术后复发率13.5%相比稍有增加。在这2组病例中，单纯手术治疗组的患者多为病变范围相对局限，手术联合无水乙醇治疗组病灶范围则相对较广泛。手术联合无水乙醇治疗组的复发率以及术后并发症的发生率与单纯手术治疗组相比差异均无统计学意义，可以说明硬化剂对病灶范围较广泛的患者，治疗效果明确可靠。

尽管目前肌内血管瘤的治疗手段多种多样，手术治疗在疼痛症状顽固以及保守治疗无效的患者中仍然起着重要作用。对部分肌内血管瘤病灶范围较广，手术难以完全切除病灶的患者，采取手术部分切除，残留血管瘤组织在直视下进行精确控制的硬化剂注射治疗，是一种可有效降低术后复发率，减少术后并发症发生率的可行方案。

[1] Wild AT,Raab P,Krauspe R.Hemangioma of skeletal muscle[J].Arch Orthop Trauma Surg,2000,120(3-4):139-143.

[2] 林晓曦.血管瘤和血管畸形的研究进展、经验和展望[J].中华整形外科杂志,2011,27(3):191-165.

[3] 周生儒,吕仁荣,牛静静,等.口服普萘洛尔治疗婴幼儿血管瘤的Meta分析[J].中华医学美学美容杂志,2015,21(1):33-36.

[4] Beham A,Fletcher CD.Intramuscular angioma:a clinicopathological analysis of 74 cases[J].Histopathology,1991,18(1):53-59.

[5] 徐业凯,袁斯明,郭 遥,等.病灶内注射糖皮质激素和口服普萘洛尔治疗眶周血管瘤的回顾性研究[J].组织工程与重建外科杂志,2014,(4):183-186.

[6] Melman L,Johnson FE.Iatramuscular cavernous hemangioma[J].Am J Surg,2008,195(6)：816-817.

[7] Hein KD,Mulliken JB,Kozakewich HP,et al.Venous malformation of skeletal muscle[J].Plast Reconstr Surg,2002,110(7):1625-1635.

[8] Bella GP,Manivel J,Thompson RC Jr,et al.Intramuscular hemangioma:recurrence risk related to surgical margins[J].Clin Orthop Relat Res,2007,459:186-191.

[9] Chaudhary N,Jain A,Gudwani S,et al.Intramuscular haemangioma of head and neck region[J].J Laryngol Otol,1998,112(12):1199-1201.

[10] Tang P,Hornicek FJ,Gebhardt MC,et al.Surgical treatment of hemangiomas of soft tissue[J].Clin Orthop Relat Res,2002,(399):205.

[11] 梁宇闯,李卓永,林 坚,等.介入栓塞治疗四肢肌间血管瘤的远期疗效[J].中国介入影像与治疗学,2007,4(5)：337-339.

Treatment of intramuscular hemangioma with surgical removal combined with anhydrous alcohol injection

ZHANGYong,YANGYan-wen,LUNan-hang,FENGZi-hao,ZHANGXue-jun,SHIYue-dong,GUJian-ying,QIFa-zhi.

(DepartmentofPlasticSurgery,ZhongshanHospital,FudanUniversity,Shanghai,200032,China)

QIFa-zhi,Email:qi.fazhi@zs-hospital.sh.cn

Objective To investigate the effect of surgical excision only or combined with sclerotherapy of anhydrous alcohol in intramuscular hemangioma.Methods Retrospective analysis was performed on 173 adult patients with intramuscular hemangioma.Patients were diagnosed by radiographic examination and postoperative pathological diagnosis.These patients were divided into two groups according to treatment method:the surgical excision group (96 patients); or the surgical excision combined with sclerotherapy of anhydrous alcohol (77 patients),in which the main iected muscle tissue was removed by surgery and the residual hemangiomata were treated by anhydrous alcohol injection.Results After 2 to 5 years following up,91 patients in the surgical group were relieved of local pain and lumps; 68 of the 77 patients in the group that underwent surgical removal combined with anhydrous alcohol injection were relieved of local pain and lumps.Conclusion Surgical removal combined with anhydrous alcohol injection in residual intramuscular hemangioma is an effective treatment strategy.

Intramuscular hemangioma; Surgical treatment; Sclerotherapy; Anhydrous alcohol

200032 上海，复旦大学附属中山医院 整形外科

张 勇(1978-),男，江苏人，主治医师.

亓发芝，200032，复旦大学附属中山医院 整形外科，电子信箱：qi.fazhi@zs-hospital.sh.cn

10.3969/j.issn.1673-7040.2016.06.004

R732.2

A

1673-7040(2016)06-0334-03

2016-04-16)